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De Lucas-Collantes, CarmenAutor o Coautor

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Burosumab for X-linked hypophosphatemia in children and adolescents: Opinion based on early experience in seven European countries

Publicado en:Frontiers in Endocrinology. 13 - 2023-01-01 13(), DOI: 10.3389/fendo.2022.1034580

Autores: Mughal, M. Zulf; Baroncelli, Giampiero I.; de Lucas-Collantes, Carmen; Linglart, Agnes; Magnolato, Andrea; Raimann, Adalbert; Santos, Fernando; Schnabel, Dirk; Shaw, Nick; Nilsson, Ola;

Afiliaciones

Resumen

Given the relatively recent introduction of burosumab in the management of X-linked hypophosphatemia (XLH), there is limited real-world data to guide its use in clinical practice. As a group of European physicians experienced with burosumab treatment in clinical practice, we convened with the objective of sharing these practice-based insights on the use of burosumab in children and adolescents with XLH. We attended two virtual meetings, then discussed key questions via Within3, a virtual online platform. Points of discussion related to patient selection criteria, burosumab starting dose, dose titration and treatment monitoring. Our discussions revealed that criteria for selecting children with XLH varied across Europe from all children above 1 year to only children with overt rickets despite conventional treatment being eligible. We initiated burosumab dosing according to guidance in the Summary of Product Characteristics, an international consensus statement from 2019 and local country guidelines. Dose titration was primarily guided by serum phosphate levels, with some centers also using the ratio of tubular maximum reabsorption of phosphate to glomerular filtration rate (TmP/GFR). We monitored response to burosumab treatment clinically (growth, deformities, bone pain and physical functioning), radiologically (rickets and deformities) and biochemically (serum phosphate, alkaline phosphatase, 1,25-dihydroxyvitamin D, 25-hydroxyvitamin D, urine calcium-creatinine ratio and TmP/GFR). Key suggestions made by our group were initiation of burosumab treatment in children as early as possible, from the age of 1 year, particularly in those with profound rickets, and a need for clinical studies on continuation of burosumab throughout adolescence and into adulthood.

Palabras clave

adolescentsburosumabchildrendosinggrowth plate closurericketsxlhAdolescentsBurosumabChildrenDosingGrowth plate closureRicketsTransitionXlh

Indicios de calidad

Impacto bibliométrico. Análisis de la aportación y canal de difusión

El trabajo ha sido publicado en la revista Frontiers in Endocrinology debido a la progresión y el buen impacto que ha alcanzado en los últimos años, según la agencia Scopus (SJR), se ha convertido en una referencia en su campo. En el año de publicación del trabajo, 2023, se encontraba en la posición , consiguiendo con ello situarse como revista Q1 (Primer Cuartil), en la categoría Endocrinology, Diabetes and Metabolism.

Desde una perspectiva relativa, y atendiendo al indicador del impacto normalizado calculado a partir del Field Citation Ratio (FCR) de la fuente Dimensions, arroja un valor de: 17.95, lo que indica que, de manera comparada con trabajos en la misma disciplina y en el mismo año de publicación, lo ubica como trabajo citado por encima de la media. (fuente consultada: Dimensions Jun 2025)

De manera concreta y atendiendo a las diferentes agencias de indexación, el trabajo ha acumulado, hasta la fecha 2025-06-01, el siguiente número de citas:

  • WoS: 5
  • Scopus: 20
  • OpenCitations: 11

Impacto y visibilidad social

Desde la dimensión de Influencia o adopción social, y tomando como base las métricas asociadas a las menciones e interacciones proporcionadas por agencias especializadas en el cálculo de las denominadas “Métricas Alternativas o Sociales”, podemos destacar a fecha 2025-06-01:

  • El uso, desde el ámbito académico evidenciado por el indicador de la agencia Altmetric referido como agregaciones realizadas por el gestor bibliográfico personal Mendeley, nos da un total de: 27.
  • La utilización de esta aportación en marcadores, bifurcaciones de código, añadidos a listas de favoritos para una lectura recurrente, así como visualizaciones generales, indica que alguien está usando la publicación como base de su trabajo actual. Esto puede ser un indicador destacado de futuras citas más formales y académicas. Tal afirmación es avalada por el resultado del indicador “Capture” que arroja un total de: 27 (PlumX).

Con una intencionalidad más de divulgación y orientada a audiencias más generales podemos observar otras puntuaciones más globales como:

  • El Score total de Altmetric: 5.95.
  • El número de menciones en la red social X (antes Twitter): 9 (Altmetric).

Es fundamental presentar evidencias que respalden la plena alineación con los principios y directrices institucionales en torno a la Ciencia Abierta y la Conservación y Difusión del Patrimonio Intelectual. Un claro ejemplo de ello es:

  • El trabajo se ha enviado a una revista cuya política editorial permite la publicación en abierto Open Access.
  • Asignación de un Handle/URN como identificador dentro del Depósito en el Repositorio Institucional: http://hdl.handle.net/10486/709273

Análisis de liderazgo de los autores institucionales

Este trabajo se ha realizado con colaboración internacional, concretamente con investigadores de: Austria; France; Germany; Italy; Sweden; United Kingdom.